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病例报告
输入性播散型球孢子菌病一例
中华传染病杂志, 2017,35(06): 374-374. DOI: 10.3760/cma.j.issn.1000-6680.2017.06.012
摘要
引用本文: 张偲, 王睿莹, 赵华真, 等.  输入性播散型球孢子菌病一例 [J]. 中华传染病杂志,2017,35( 6 ): 374-374. DOI: 10.3760/cma.j.issn.1000-6680.2017.06.012
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患者男,27岁。因双侧臀部疼痛伴咳嗽、咳痰2个月,发热12 d,于2015年2月5日入院。患者于2014年12月上旬出现右侧臀部疼痛,以右髋部疼痛为主,呈持续性针刺样痛,自服布洛芬疼痛不能缓解,5 d后出现咳嗽、咳白色泡沫黏痰,当地医院予泼尼松20 mg每12 h一次,阿奇霉素250 mg,1次/d,口服5 d,右髋部疼痛完全消失,咳嗽减轻,但出现左侧髂后上棘疼痛,进行性加重,行走及改变体位疼痛加重,无发热。再次给予头孢克肟、多西环素、环苯扎林、氢溴酸右美沙芬、泼尼松等治疗,疗效不佳。腰髂部MRI示,多发性软组织肿块累及腰椎、骶椎和双侧髂骨,从第2腰椎左侧上端板延长外生性软组织肿块,患者曾在美国亚利桑那州居住一年,发病后于2015年1月22日回国,出现持续性发热,体温38.5~40.3 ℃,伴明显畏寒、寒战。外院实验室检查:白细胞计数12.4×109/L,中性粒细胞比例0.77,Hb 102 g/L,血小板计数239×109/L。正电子发射计算机X线断层扫描技术(PET-CT)示,全身多发淋巴结肿大、两肺多发斑片影、骨骼多处骨质破坏,18F-2-脱氧葡萄糖代谢异常增高,淋巴瘤待排。左颌下肿大淋巴结活组织检查见大量淋巴细胞,少许坏死组织,上皮样细胞,疑结核性淋巴结炎。左颈部淋巴结活组织检查示肉芽肿性病变伴坏死,进一步行过碘酸雪夫染色(PAS)及六氨银染色均为阳性,考虑特殊病原体感染。为进一步诊治转入复旦大学附属华山医院感染科。入院体格检查:神清,体温39.1 ℃,贫血貌,行走困难,双侧颈部、颌下、耳后、锁骨上淋巴结肿大;颅神经检查阴性,颈软,两肺呼吸音粗,未闻及干湿性啰音;心率102次/min,未闻及病理性杂音;腹平软,无压痛、反跳痛,肝、脾肋下未及;胸、腰椎无叩痛,骶尾椎叩痛阳性,弯腰受限;双侧髋部压痛阴性,四字征阴性,四肢肌力、肌张力正常。实验室检查:白细胞计数18.64×109/L,中性粒细胞比例0.751,Hb 103 g/L,血小板计数396×109/L,嗜伊红细胞1 276×106/L;降钙素原3.06 μg/L;结核感染T淋巴细胞斑点试验阴性,1-3-B-D葡聚糖484.40 ng/L;血IgE>2 640.00 g/L,IgG 26.2 g/L,肾功能均正常,C反应蛋白154 mg/L。2015年2月5日脑脊液白细胞计数67×106/L,多核细胞比例27%,单核细胞比例40%,糖2 mmol/L,蛋白449 mg/L。B型超声示,双侧颈部、锁骨上、腋下淋巴结异常肿大。肺部CT示两肺弥漫粟粒样结节伴左下肺胸膜下纤维灶,考虑血行播散性感染病变,气管隆突前淋巴结肿大。头颅MRI:硬膜及软脑膜见可疑点状及线样高信号。脑实质内未见明显异常,脑膜可疑强化。骨髓涂片示骨髓坏死可能,并见球孢子菌,骨髓培养丝状真菌,血培养阴性。颈部淋巴结病理切片见到球孢子菌特征性改变。诊断为输入性播散型球孢子菌病。2015年2月6日起给予伊曲康唑200 mg每12 h一次静脉滴注,2 d后改为1次/d。治疗4周后体温逐渐降至正常,以低热为主,咳嗽、咳痰减轻,淋巴结明显缩小,骨髓、脑脊液、血培养均阴性;脑脊液生物化学常规较前好转。继续静脉滴注与口服交替应用伊曲康唑200 mg每12 h一次,患者髋部疼痛、腰部活动障碍等症状消失,胸部CT仍见两肺弥漫性粟粒样结节,但慢性炎症明显吸收,头颅MRI增强未见明显异常,胸腰椎MRI增强示第1~4腰椎椎体及第1~2腰椎,第3~4腰椎椎间盘病变,以第2腰椎和第4腰椎椎体骨质破坏为主。全身骨扫描病灶明显改善。2016年3月起停用伊曲康唑,改为口服氟康唑400 mg每12 h一次。

讨论

球孢子菌球孢子菌病是由球孢子菌引起的一种局限性或播散性疾病,主要流行于美国加利福尼亚州、亚利桑那州、德克萨斯和新墨西哥州[1]。我国较为少见,本例患者曾在美国亚利桑那州生活1年,故考虑为输入性球孢子菌病。因受累器官不同,患者有多种临床表现,如咳嗽、发热、寒战、夜间盗汗、体质量减轻、肌肉疼痛及疲乏等,也可以有皮疹、骨痛和腹膜刺激征等。本例患者主要表现为双侧臀部疼痛,咳嗽、咳痰,发热,病灶累及肺、淋巴结、骨髓、中枢神经系统等,系播散型球孢子菌感染。

球孢子菌病的治疗主要包括两性霉素B及其脂质体及唑类药物,氟康唑、伊曲康唑为一线治疗药物,伏立康唑和泊沙康唑为补救治疗药物[2]。本例患者系播散型球孢子菌病,累及部位主要是肺部、骨骼、中枢神经系统,故予以伊曲康唑治疗5周,结果显示疗效显著。虽然伊曲康唑治疗中枢神经系统脑膜炎的效果尚存在争议,但本例患者经伊曲康唑治疗后,具有较好的疗效和安全性。播散性球孢子菌病在我国虽然少见,但随着国际交往和旅游增加,国外的地方性流行病会带入我国,对此临床医师应给予足够的重视。

参考文献
[1]
TwarogM, ThompsonGR 3rd. Coccidioidomycosis: recent updates [J]. Semin Respir Crit Care Med, 2015, 36(5): 746-755. DOI: 10.1055/s-0035-1562900.
[2]
GalgianiJN, AmpelNM, BlairJE, et al. 2016 Infectious Diseases Society of America (IDSA)clinical practice guideline for the treatment of coccidioidomycosis[J]. Clin Infect Dis, 2016, 63(6): e112-146. DOI: 10.1093/cid/ciw360.
 
 
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